发育性髋关节发育不良（developmental dysplasia of the hip，DDH）是一系列股骨头和髋臼解剖结构和关系异常，从而导致髋关节形态和位置异常的疾患，包含髋臼发育不良、髋关节半脱位及全脱位，主要发病人群为儿童，全球发病率约为1‰~2‰[1]。对于年龄较小的患者（0~18月）采取保守治疗，如Pavlik挽具、人类位石膏固定术可恢复并维持同心圆复位[2]；对年龄较大或保守治疗后复位失败、再脱位、仍有残余畸形者，通常需要切开复位联合截骨手术治疗，术后石膏或支具固定时间较长，极易出现因关节僵硬、肌力下降引起的功能障碍[3-4]，严重影响患者生活质量。康复训练可以增强周围骨骼的力量和稳定性，有助于重建和维持正常的关节结构，通过对关节和肌肉进行强化训练，可以恢复其力量和协调性，从而减少疼痛，防止关节僵硬和肌肉萎缩等并发症的发生[5-6]。因此，康复训练对DDH尤为重要，是改善患者术后关节活动、提升生活质量的重要途径[7-8]。然而，现有DDH康复方案的选择与制定尚缺乏统一标准，相关研究呈现碎片化特征，循证基础薄弱和证据匮乏是重要原因，亟需通过文献计量分析系统梳理研究热点及发展趋势，为高质量的临床研究提供参考依据。
CiteSpace作为文献计量分析工具[9-10]，能够可视化地呈现学科知识结构和规律，生成知识图谱，助力研究者快速把握科研领域的发展脉络、热点及趋势，现已广泛应用于多个领域。本研究应用CiteSpace软件对DDH康复文献进行可视化分析，旨在了解国内外学者在DDH康复训练领域的研究热点及发展趋势，为今后相关研究提供参考。
1 资料与方法
1.1 纳入与排除标准
纳入标准：文献内容涉及DDH康复，包括临床试验、文献综述、系统评价、Meta分析等。排除标准：①与主题不符；②会议、专利、标准、图书、报纸、个案报道等；③信息不全或数据资料不完整；④重复发表；⑤语言类型非中文或英文。
1.2 文献检索
计算机检索Web of Science（WOS）核心合集数据库、中国知网（CNKI）数据库，文献类型为论著或综述，语言类型为中文或英文，检索时限为2000年1月1日至2024年6月1日。WOS核心合集数据库具体检索策略见框1。
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框图1 Web of Science检索策略
Box1.Search strategy of Web of Science
1.3 文献筛选与资料提取
由2名研究人员根据纳入和排除标准对去重后的文献依次完成题目和摘要初筛、全文阅读复筛，如有分歧则共同协商确定。对纳入的文献进行资料提取，提取内容包括发表年份、作者姓名、所属国家或地区、发表机构及关键词等信息。
1.4 统计学分析
采用CiteSpace 6.3.R1软件对纳入的文献进行可视化分析，将时间跨度设置为2000年1月至2024年6月，时间分区为1年，阈值选择标准设置为Top N=50，网络裁剪方式选择Pathfinder和Pruning sliced networks算法，其余参数为默认选项。在CiteSpace软件产生的知识图谱中，每一个节点代表一个分析对象（如作者、机构、关键词等），节点大小代表其出现的频次，节点间的连线代表不同对象之间的联系或合作关系，网络密度则反映节点之间相互连接的紧密程度。基于图论和网络分析的基本原理，CiteSpace通过最短路径算法、矩阵运算等算法计算出每个节点的中心性值，可反映该节点在网络中占据的核心程度或影响力[11]。在知识图谱中，如节点带有紫色外圈表示中心性较高，外圈占比越大表示中心性越大，意味着该节点在整个研究网络中占据了更为核心的位置，同时与其他节点存在共现、共引或共被引等紧密关联，证明其在该研究领域中具有广泛的覆盖面和影响力[12]。
2 结果
2.1 一般情况
初检获得相关文献1 991篇，其中WOS核心合集数据库983篇、CNKI数据库1 008篇。根据纳入排除标准筛选后，最终纳入831篇DDH康复相关文献，其中WOS核心合集数据库478篇、CNKI数据库353篇。
2.2 年载文量分析
2000年至2022年DDH康复相关英文文献发文量呈现稳定增长趋势，并于2022年达到峰值。中文文献发文量于2000年至2019年呈小幅度波动状态，2019年至今呈下降趋势，见图1。
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图1 DDH康复文献年度发文量
Figure1.Annual publications of DDH rehabilitation literatures
2.3 发文作者分析
对CNKI纳入文献进行作者共现分析，共得到279个节点，212条连线，网络密度为0.005 5，见附件图1；对WOS纳入文献进行作者共现分析，共得到283个节点，527条连线，网络密度为0.013 2，见附件图2。中英文文献发文量排名前10位作者见表1。在该领域，国内学者以李连永为代表的团队发文量最多（5篇），其次是林倩（3 篇）、魏改艳（3篇），国内学者整体合作较少。国外学者以Clohisy John C为代表的团队发文量最多（18篇），其次是Domb Benjamin G（13 篇）、Jimenez Andrew E（12篇），各学者间合作较为紧密。数据显示，国内外学者的中心性普遍较低。
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表格1 DDH康复文献发文量排名前十位作者
Table1.Top 10 authors of DDH rehabilitation publication numbers
注：年份指作者在该领域首次发文时间。
2.4 发文国家/地区分析
对WOS核心合集数据库纳入的英文文献进行国家/地区分布情况分析，共得到50个节点，161条连线，网络密度为0.131 4，见图2。发文量排名前10的国家/地区分别是美国、中国、德国、日本、加拿大、土耳其、瑞士、丹麦、英国、澳大利亚。其中美国中心性最高（0.58），其次是英国（0.18）和加拿大（0.15）。
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图2 DDH康复文献发文国家/地区共现图谱
Figure2.Co-occurrence map of countries/regions of DDH rehabilitation literatures
注：节点大小表示频次多少，节点间连线的粗细表示合作的密切程 度。
2.5 发文机构分析
对CNKI纳入文献进行机构分析，共得到298个节点，51条连线，网络密度为0.001 2，见图 3；对WOS纳入文献进行机构分析，共得到300个节点，533条连线，网络密度为0.011 9，见图 4。中英文文献发文量排名前10的机构具体见附件表1。该领域国内机构以中国医科大学附属盛京医院为代表的团队发文量最多（8篇），其次是山东中医药大学附属医院（8篇）、郑州市骨科医院（7篇），国内机构中心性普遍偏低（0.00）。国外机构以哈佛大学（Harvard University）为代表的团队发文量最多（26篇），其次是华盛顿大学（Washington University）（25篇）、波士顿儿童医院（Boston Children's Hospital）（22篇）。其中哈佛大学中心性最高（0.08），其次是哈佛医学院（Harvard Medical School）（0.05）、奥胡斯大学（Aarhus University）（0.03）、科罗拉多儿童医院（Children's Hospital Colorado）（0.03）。
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图3 中文DDH 康复文献机构共现图谱
Figure3.Co-occurrence map of institutions of DDH rehabilitation literatures in Chinese
注：节点大小表示频次多少，节点间连线的粗细表示合作的密切程度。
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图4 英文DDH 康复文献机构共现图谱
Figure4.Co-occurrence map of institutions of DDH rehabilitation literatures in English
注：节点大小表示频次多少，节点间连线的粗细表示合作的密切程度。
2.6 关键词分析
2.6.1 关键词共现
对CNKI纳入文献进行关键词共现分析，共得到243个节点，532条连线，网络密度为0.018 1，见图5；对WOS纳入文献进行关键词共现分析，共得到298个节点，1 674条连线，网络密度为0.037 8，见图6。中文高频关键词包括护理（53次）、儿童（39次）、髋脱位（23 次）、发育性（20次）、康复护理（20次）等，英文高频关键词包括osteoarthritis（骨关节炎）（109 次）、femoroacetabular impingement（股骨髋臼撞击）（106次）、acetabular dysplasia（髋臼发育不良）（93次）、hip dysplasia（髋关节发育不良）（66次）、developmental dysplasia（发育性发育不良）（61次）等，详见附件表2。
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图5 中文DDH康复文献关键词共现图谱
Figure5.Co-occurrence map of keywords of DDH rehabilitation literatures in Chinese
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图6 英文DDH康复文献关键词共现图谱
Figure6.Co-occurrence map of keywords of DDH rehabilitation literatures in English
2.6.2 关键词聚类
采用Log-likelihood ratio算法对中英文文献进行聚类分析，分别得到45个聚类和18个聚类。中文文献关键词聚类图谱Q=0.666 5＞0.3，S=0.911 8＞0.7，表明聚类效果可信且有效，见附件图3；英文文献关键词聚类图谱Q=0.395 7 ＞0.3，S=0.737 9＞0.7，表明聚类效果可信且有效，见附件图4。中文和英文文献关键词聚类表分别见表2、表3。中文文献关键词聚类主要为髋脱位、发育性、围手术期、髋关节、手术治疗、康复护理、并发症、家庭护理、术前模拟等。英文文献关键词聚类主要为全髋关节置换术（total hip arthroplasty）、脑瘫（cerebral palsy）、髋关节镜（hip arthroscopy）、髋关节外科脱位手术（surgical hip dislocation）、深度学习（deep learning）、患者（patient）、髋关节镜手术（hip arthroscopic surgery）、犬（canine）等。
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表格2 中文DDH康复文献关键词聚类表
Table2.Clustering of keywords of DDH rehabilitation literatures in Chinese
注：轮廓值是衡量聚类质量的指标，范围在[-1, 1]之间，值越接近1，说明聚类内部的关键词相似性越高，聚类结构越清晰；年份指该聚类中关键词的平均首次出现时间。
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表格3 英文DDH康复文献关键词聚类表
Table3.Clustering of keywords of DDH rehabilitation literatures in English
注：轮廓值是衡量聚类质量的指标，范围在[-1，1]之间，值越接近1，说明聚类内部的关键词相似性越高，聚类结构越清晰；年份指该聚类中关键词的平均首次出现时间。
2.6.3 关键词突现
基于关键词聚类图谱，将Minimum Duration（最短持续时间）设置为2，进行关键词突现分析。CNKI纳入文献共得到22个突现关键词，由20年前常见的髋臼、发育性、骨疾病、外科手术逐渐转变为近年出现的生活质量、儿童、健康教育、疼痛、肢体功能和预后，见图7。
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图7 中文DDH康复文献关键词突现图谱
Figure7.Bursting map of keywords of DDH rehabilitation literatures in Chinese
注：图中红色区域代表关键词突现强度高的时间段，深绿色区域代表突现强度适中或逐渐增加的时间段，浅绿色区域代表突现强度较低或逐渐减弱的时间段。
WOS纳入文献共得到17个突现关键词，由20年前常见的children（儿童）、arthroplasty（置换术）、femoral head（股骨头）、dislocation（脱位）逐渐转变为近年出现的quality of life（生活质量）、clinical outcome（临床结局）、hip arthroscopy（髋关节镜）、surgery（外科手术）、femoroacetabular impingement syndrome（股骨髋臼撞击综合征）、deep learning（深度学习）、artificial intelligence（人工智能），见图8。
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图8 英文DDH康复文献关键词突现图谱
Figure8.Bursting map of keywords of DDH rehabilitation literatures in English
注：图中红色区域代表关键词突现强度高的时间段，深绿色区域代表突现强度适中或逐渐增加的时间段，浅绿色区域代表突现强度较低或逐渐减弱的时间段。
3 讨论
本研究发现，2000年至2022年DDH康复训练英文文献发文量呈现稳定增长趋势，发文量最多的国家、机构及作者均出自美国。其中前三位高产作者Clohisy John C、Domb Benjamin G、Jimenez Andrew E所在机构之间存在合作、资助关系。从发文机构看，美国哈佛大学发文量最多，其次是华盛顿大学、波士顿儿童医院，研究方向倾向于DDH的早期诊断与合理治疗[13-14]，以及DDH动物实验与基因研究[15-16]，研究者认为认识DDH的发病机制，早行预防干预更能促进患者的良好治愈。中文文献发文量于2000至2019年呈小幅度波动状态，2019年至今呈下降趋势，其原因可能与DDH康复训练周期较长且涉及多个学科领域，而现有研究资源难以支持大规模、高质量的深入研究项目有关。近年来随着循证医学、快速康复外科理念及医护一体化工作模式在临床推行，一些医疗机构开始尝试由医生、护士、康复师组成的多学科团队共同参与DDH围手术期康复训练全程管理[17]，康复服务半径延伸至患者家庭，使得DDH康复训练愈显专业化和精细化 [18- 21]。以上现状提示，国内外围绕DDH康复训练领域的研究各有侧重，未来可通过加强国际及区域联系达到资源共享、优势互补、合作共赢的效果。
从关键词突现图谱分析可见，2021—2024年深度学习和人工智能是DDH康复领域的研究热点，表明DDH康复已逐步从经验驱动向数据驱动转型。目前人工智能在DDH康复训练中的应用主要集中在步态分析、姿势矫正中。结合智能穿戴设备与AI算法，可以实时捕捉患儿运动数据，并提供即时反馈，纠正训练动作偏差，提升康复依从性和效果[22-23]。相关研究发现，不同骨科专家对相同X线平片的诊断结果存在一定差异，相较于依靠经验诊断，机器学习作为建立在大数据基础上的诊断方式，可以更精准地帮助临床医生早期诊断并制定更合理的治疗与康复方案，其技术优势也为术后康复训练效果的智能评估提供了重要基础[24-25]。哈佛大学Magnéli等[26]学者以中心边缘角为诊断标准构建的深度学习模型，使DDH诊断准确率达92.2%；来自沙特的Jan等 [27]以髋臼指数为诊断标准构建的深度学习模型，测量误差仅为（2.402±1.963）°。此类技术可帮助医护人员在术后康复阶段通过连续影像数据分析和量化康复效果，动态评估康复训练对髋关节结构和稳定性的影响，为调整训练强度提供客观依据。基于我国庞大的人口基数和病例数据资源，以及当前国家战略实施医疗联盟之背景，此类技术在我国DDH研究中将有条件释放出更为显著的价 值。
影响DDH术后康复训练的主要因素包括关节囊及周围组织粘连、长期制动导致的肌肉萎缩、康复训练中产生的疼痛等，因此松动局部软组织、提升肌肉力量、解除训练带来的疼痛，提升患者训练依从性是DDH术后康复的主要内容及目标 [28-29]。关键词分析显示，患者的疼痛管理得到国内外学者的共同关注。有研究报道7%的患者在训练时感受到髋关节疼痛，在运动过程中避免髋关节过度内收可以减少关节负荷和疼痛 [30- 31]。国内学者则采取童趣化情境、认知干预、心理护理、热敷、药物治疗等方法缓解疼痛[25-27]，同时循序渐进、分阶段落实各种具体的骨关节康复措施[32-34]。2020年以来，有学者 [35- 37]先后将中药熏洗、温肾宣痹汤等中医特色疗法融入DDH训练，通过温热刺激及中药效应，放松肌肉和肌腱，疏通经络，活血祛瘀，在减轻黏连、缓解关节疼痛方面取得良好效果。这一创新性尝试迎合了当前国家卫生健康委关于进一步加强综合医院中医药工作推动中西医协同发展的意见[38]，为临床学者从中医视角探索DDH康复训练提供了新思路。
关键词共现和聚类分析还显示，中文文献对DDH康复训练的研究主要涉及粗大运动、术前模拟、家庭指导等方面。李连永团队[39]于2020年报道了Thera-Band渐进抗阻训练联合居家康复护理方法在DDH患者术后髋关节功能恢复中的应用成效，通过分期、逐渐增重的抗阻训练，增强患者髋关节周围肌群的肌力，从而改善患者的运动功能[40-42]，其全程居家康复指导及监管成为强化患者及家庭认知、提升训练依从性的重要保障。英文文献则多从关节生物力学角度探究DDH患者疾病发展机制以及并发症，Gaffney等[43]对DDH患者进行步态分析发现，在水平和斜坡行走时，DDH患者如果采取更直立的躯干姿势，可以减少腰背部伸展肌和竖脊肌的负荷，该结果提示对髋关节重建的DDH患者，康复训练方案的构建不能忽略生物力学原理效应。
关键词突现和聚类分析结果均显示，DDH患者的临床结局一直受到国外学者的高度关注。美国波士顿儿童医院Wells [44]团队对99例10~45岁行髋臼周围截骨术（periacetabular osteotomy，PAO）的DDH患者进行了长达18年的术后随访，结果显示有74%的患者无需再行全髋关节置换术，最终采取关节置换术进行治疗的多为年龄超过25岁的患者。Curley等[45]通过系统评价也发现，在接受PAO的341例DDH运动员患者中，竞技运动恢复率大于70%，均说明PAO是DDH患者的有效术式，预后总体良好。大龄DDH患者手术更为复杂，如何在术中最大限度地保留髋关节功能和降低并发症的风险，仍然是未来研究的热点与难点 [46- 47]。相较而言，国内学者虽然也重视DDH患者生活质量，但总体对DDH的术后随访时间较短，未来可针对DDH成长过渡期、成人期的远期疗效开展研究，为患者提供疾病全周期服务。
本研究仍存在一定局限性。首先，本研究仅对WOS核心合集数据库以及CNKI数据库中2000年1月1日至2024年6月1日发表的相关文献进行研究，数据库种类和文献数量较为局限，文献基于手动筛选，筛选过程可能会出现遗漏。其次，由于CiteSpace软件存在算法多样、数据处理复杂，以及与其他工具兼容性受限等特点，可能会导致分析结果存在一定程度的偏差。
综上所述，国内外DDH康复训练相关研究仍有较大的探索空间，当前人工智能、大数据赋能科学研究盛行，医联体运行模式在全国广泛开展，各医疗机构及学者可借势开展跨国、跨区域的多中心合作研究，全方位探索DDH康复训练方法及疾病全程管理，推动DDH康复向更加精准化、个性化的方向发展。
附件见《医学新知》官网附录（https://yxxz.whuznhmedj.com/futureApi/storage/appendix/202411035.pdf）
伦理声明：不适用
作者贡献：研究设计、数据采集与分析：游佳欣、李各芳；论文撰写：游佳欣；论文审定：李各芳
数据获取：本研究中使用和分析的所有数据均包含在本文中
利益冲突声明：无
致谢：不适用
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